AMED研究開発課題データベース 日本医療研究開発機構（AMED）の助成により行われた研究開発の課題や研究者を収録したデータベースです。

• 2020
• 2019
• 2018

【成果報告書】

成果の概要

2019年９月２日より開始された、「一過性骨髄異常増殖症(TAM)に対する化学療法および白血病発症予防法の確立を目指した第２相臨床試験」（TAM-18）を遂行した。令和２年度は41例が登録され、試験登録症例数は全体で62例となった。試験登録例について、フローサイトメトリー解析による初発時およびフォローアップ測定用検体を用いた微小残存病変（FCM-MRD）解析を行った。溶血が困難な特性を持つ新生児末梢血の特性に合わせて、溶血法のみベクトンディキンソン社FACS Lysing Soloution溶血剤を用いてTAM解析に最適化を行った。さらに、登録症例の初診時検体を用いてGATA1遺伝子変異の中央診断を行った。令和２年度内に登録された症例41例中40例にGATA1遺伝子変異が確認されており、適切な症例が着実に登録されていると考えられる。概ね２週間以内に解析結果を主治医に送付することが可能であった。我々のGATA1変異検出法の特徴は、欧米のグループが末梢血のゲノムDNAのみを用いているのに対して、ゲノムDNA に加えcDNAを用いた解析を併用していることである。末梢血でGATA1を大量に発現しているのはTAM細胞のみである。このため、我々の方法は欧米のグループより、迅速にかつ高感度にGATA1変異を解析することが可能である。さらに、NGS-MRD解析とFCM-MRD解析の比較のために、生後１か月、３か月、６か月時の末梢血検体の保存を行っている。定期モニタリングレポートを作成し、登録状況および安全性について確認している。JCCG全体会議・合同班会議、TAM委員会等の会議を開催・参加し、TAM-18の実施に必要な情報共有や意見交換を行った。さらに令和3年2月にはLeukemia誌上で先行研究であるTAM-10臨床試験の成績がオンライン上で先行公開された。

学会誌・雑誌等における論文一覧

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1.Mori M, Hira A, Yoshida K, Muramatsu H, Okuno Y, Shiraishi Y, Anmae M, Yasuda J, Tadaka S, Kinoshita K, Osumi T, Noguchi Y, Adachi S, Kobayashi R, Kawabata H, Imai K, Morio T, Tamura K, Takaori-Kondo A, Yamamoto M, Miyano S, Kojima S, Ito E, Ogawa S, Matsuo K, Yabe H, Yabe M, Takata M. Pathogenic mutations identified by a multimodality approach in 117 Japanese Fanconi anemia patients. Haematologica. 2020 Apr. 105(4):1166-1167. doi: 10.3324/haematol.2019.245720.

2.Yuzawa K, Terui K, Toki T, Kanezaki R, Kobayashi A, Sato T, Kamio T, Kudo K, Sasaki S, Endo M, Ozono S, Nomura K, Ito E. Clinical, cytogenetic, and molecular analyses of 17 neonates with transient abnormal myelopoiesis and nonconstitutional trisomy 21. Pediatr Blood Cancer. 2020 Apr. 67(4):e28188. doi: 10.1002/pbc.28188.

3.Ueda T, Itabashi T, Yamanishi S, Tanabe Y, Migita M, Itoh Y. Cytokine Profile Changes During the Initial Stage of Treatment for Childhood Epstein-Barr Virus-Associated Hemophagocytic Lymphohistiocytosis. Journal of Nippon Medical School. 2020 Apr. doi: https://doi.org/10.1272/jnms.JNMS.2020_87-307.

4.Terada K, Miyake K, Yamaguchi H, Miyake N, Yamanaka K, Kojima S, Ito E, Inokuchi K, Okada T. TERT and TERC mutations detected in cryptic dyskeratosis congenita suppress telomerase activity. Int J Lab Hematol. 2020 Jun. 42(3):316-321. doi: 10.1111/ijlh.13176.

5.Sakaguchi K, Imamura T, Ishimaru S, Imai C, Shimonodan H, Fujita N, Okada K, Taketani T, Kanai R, Tauchi H, Kato M, Kojima Y, Watanabe A, Deguchi T, Hashii Y, Kiyokawa N, Taki T, Saito AM, Horibe K, Manabe A, Sato A, Koh K. Nationwide study of pediatric B-cell precursor acute lymphoblastic leukemia with chromosome 8q24/MYC rearrangement in Japan. Pediatr Blood Cancer. 2020 Jul. 67(7):e28341. doi: 10.1002/pbc.28341.

6.Koyamaishi S, Kamio T, Kobayashi A, Sato T, Kudo K, Sasaki S, Kanezaki R, Hasegawa D, Muramatsu H, Takahashi Y, Sasahara Y, Hiramatsu H, Kakuda H, Tanaka M, Ishimura M, Nishi M, Ishiguro A, Yabe H, Sarashina T, Yamamoto M, Yuza Y, Hyakuna N, Yoshida K, Kanno H, Ohga S, Ohara A, Kojima S, Miyano S, Ogawa S, Toki T, Terui K, Ito E. Reduced-intensity conditioning is effective for hematopoietic stem cell transplantation in young pediatric patients with Diamond-Blackfan anemia. Bone Marrow Transplant. 2020 Sep. doi: 10.1038/s41409-020-01056-1. Online ahead of print.

7.Sas V, Pasca S, Jurj A, Pop L, Muramatsu H, Ono H, Dima D, Teodorescu P, Iluta S, Turcas C, Onaciu A, Munteanu R, Zimta AA, Blag C, Popa G, von Gamm EDA, Arghirescu S, Serban M, Man S, Marian M, Petrushev B, Berce C, Colita A, Zdrenghea M, Kojima S, Gulei D, Takahashi Y, Tomuleasa C. MicroRNA-155-5p Plays a Critical Role in Transient Leukemia of Down Syndrome by Targeting Tumor Necrosis Factor Receptor Superfamily Members. Cell Physiol Biochem. 2020 Oct. 54(5):994-1012. doi: 10.33594/000000283.

8.Tomizawa D, Miyamura T, Imamura T, Watanabe T, Moriya Saito A, Ogawa A, Takahashi Y, Hirayama M, Taki T, Deguchi T, Hori T, Sanada M, Ohmori S, Haba M, Iguchi A, Arakawa Y, Koga Y, Manabe A, Horibe K, Ishii E, Koh K. A risk-stratified therapy for infants with acute lymphoblastic leukemia: a report from the JPLSG MLL-10 trial. Blood. 2020 Oct. 136(16):1813-1823.

9.Ueno H, Yoshida K, Shiozawa Y, Nannya Y, Iijima-Yamashita Y, Kiyokawa N, Shiraishi Y, Chiba K, Tanaka H, Isobe T, Seki M, Kimura S, Makishima H, Nakagawa MM, Kakiuchi N, Kataoka K, Yoshizato T, Nishijima D, Deguchi T, Ohki K, Sato A, Takahashi H, Hashii Y, Tokimasa S, Hara J, Kosaka Y, Kato K, Inukai T, Takita J, Imamura T, Miyano S, Manabe A, Horibe K, Ogawa S, Sanada M. Landscape of driver mutations and their clinical impacts in pediatric B-cell precursor acute lymphoblastic leukemia. Blood Adv. 2020 Oct. 4(20):5165-5173.

10.Ohki K, Takahashi H, Fukushima T, Nanmoku T, Kusano S, Mori M, Nakazawa Y, Yuza Y, Migita M, Okuno H, Morimoto A, Yoshino H, Kato M, Hayashi Y, Manabe A, Ohara A, Hasegawa D, Inukai T, Tomizawa D, Koh K, Kiyokawa N, Tokyo Children’s Cancer Study Group (TCCSG). Impact of immunophenotypic characteristics on genetic subgrouping in childhood acute lymphoblastic leukemia: Tokyo Children's Cancer Study Group (TCCSG) study L04-16. Genes Chromosomes Cancer. Genes Chromosomes Cancer. 2020 Oct. 59(10):551-561. doi: 10.1002/gcc.22858.

11.Osumi T, Yoshimura S, Sako M, Uchiyama T, Ishikawa T, Kawai T, Inoue E, Takimoto T, Takeuchi I, Yamada M, Sakamoto K, Yoshida K, Kimura Y, Matsukawa Y, Matsumoto K, Imadome KI, Arai K, Deguchi T, Imai K, Yuza Y, Matsumoto K, Onodera M, Kanegane H, Tomizawa D, Kato M. Prospective Study of Allogeneic Hematopoietic Stem Cell Transplantation with Post-Transplantation Cyclophosphamide and Antithymocyte Globulin from HLA-Mismatched Related Donors for Nonmalignant Diseases. Biol Blood Marrow Transplant. 2020 Nov. 26(11):e286-e291.

12.Kumamoto T, Goto H, Ogawa C, Hori T, Deguchi T, Araki T, Saito AM, Manabe A, Horibe K, Toyoda H. FLEND (nelarabine, fludarabine, and etoposide) for relapsed T-cell acute lymphoblastic leukemia in children: a report from Japan Children's Cancer Group. Int J Hematol. 2020 Nov. 112(5):720-724.

13.Takahashi N, Kudo K, Tanaka M, Kumagai N, Sato T, Kamio T, Sasaki S, Terui K, Kurose A, Yanagisawa R, Nakazawa Y, Ito E. A Rapid Cytologic Double Staining of Epstein-Barr Virus-encoded Small RNA and Cell Surface Markers for Diagnosis of Epstein-Barr Virus-associated Hemophagocytic Lymphohistiocytosis. J Pediatr Hematol Oncol. 2020 Nov. 42(8):e756-e758. doi: 10.1097/MPH.0000000000001647.

14.Hirono K, Imaizumi T, Aizawa T, Watanabe S, Tsugawa K, Shiratori T, Kawaguchi S, Seya K, Matsumiya T, Ito E, Tanaka H. Endothelial expression of fractalkine (CX3CL1) is induced by Toll-like receptor 3 signaling in cultured human glomerular endothelial cells. Mod Rheumatol. 2020 Nov. 30(6):1074-1081. doi: 10.1080/14397595.2019.1682768.

15.Nozawa A, Ozeki M, Yasue S, Endo S, Kadowaki T, Ohnishi H, Muramatsu H, Hama A, Takahashi Y, Kojima S, Fukao T. Myelodysplastic syndromes in a pediatric patient with Cri du Chat syndrome with a ring chromosome 5. Int J Hematol. 2020 Nov. 112(5):728-733. doi: 10.1007/s12185-020-02909-7.

16.Sakamoto K, Osumi T, Yoshimura S, Shimizu S, Kato M, Tomizawa D, Fukuda A, Sakamoto S, Nakano N, Yoshioka T, Miyazaki O, Nosaka S, Deguchi T, Kiyokawa N, Kasahara M, Matsumoto K. Living-donor liver transplantation providing an adequate chemotherapy for a pediatric patient with anaplastic large cell lymphoma complicated with liver failure due to the aggravation of biliary hepatopathy by secondary hemophagocytic lymphohistiocytosis. Int J Hematol. 2020 Dec. 112(6):900-905.

17.Yoshida M, Tanase-Nakao K, Shima H, Shirai R, Yoshida K, Osumi T, Deguchi T, Mori M, Arakawa Y, Takagi M, Miyamura T, Sakaguchi K, Toyoda H, Ishida H, Sakata N, Imamura T, Kawahara Y, Morimoto A, Koike T, Yagasaki H, Ito S, Tomizawa D, Kiyokawa N, Narumi S, Kato M. Prevalence of germline GATA2 and SAMD9/9L variants in paediatric haematological disorders with monosomy 7. Br J Haematol. 2020 Dec. 191(5):835-843.

18.Kimura K, Shimazu K, Toki T, Misawa M, Fukuda K, Yoshida T, Taguchi D, Fukuda S, Iijima K, Takahashi N, Ito E, Nanjyo H, Shibata H. Outcome of colorectal cancer in Diamond-Blackfan syndrome with a ribosomal protein S19 mutation. Clin J Gastroenterol. 2020 Dec. 13(6):1173-1177. doi: 10.1007/s12328-020-01176-7.

19.Dingler FA, Wang M, Mu A, Millington CL, Oberbeck N, Watcham S, Pontel LB, Kamimae-Lanning AN, Langevin F, Nadler C, Cordell RL, Monks PS, Yu R, Wilson NK, Hira A, Yoshida K, Mori M, Okamoto Y, Okuno Y, Muramatsu H, Shiraishi Y, Kobayashi M, Moriguchi T, Osumi T, Kato M, Miyano S, Ito E, Kojima S, Yabe H, Yabe M, Matsuo K, Ogawa S, Gottgens B, Hodskinson MRG, Takata M, Patel KJ. Two Aldehyde Clearance Systems Are Essential to Prevent Lethal Formaldehyde Accumulation in Mice and Humans. Mol Cell. 2020 Dec. 80(6):996-1012.e9. doi: 10.1016/j.molcel.2020.10.012.

20.Hasegawa D, Tawa A, Tomizawa D, Watanabe T, Saito AM, Kudo K, Taga T, Iwamoto S, Shimada A, Terui K, Moritake H, Kinoshita A, Takahashi H, Nakayama H, Koh K, Goto H, Kosaka Y, Miyachi H, Horibe K, Nakahata T, Adachi S. Attempts to optimize postinduction treatment in childhood acute myeloid leukemia without core‐binding factors: A report from the Japanese Pediatric Leukemia/Lymphoma Study Group (JPLSG). Pediatr Blood Cancer. 2020 Dec. 67(12):e28692. doi: 10.1002/pbc.28692.

学会・シンポジウム等における口頭・ポスター

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1.神経芽腫に併発したopsoclonus-myoclonus症候群に対するリツキシマブ 大量ガンマグロブリン療法、デキサメタゾンパルス併用療法．清水聡一郎, 清谷知賀子, 川井未知子, 山田悠司, 坂本謙一, 塩田曜子, 出口隆生, 加藤元博, 富澤大輔, 寺島慶太, 米田光宏, 松本公一．第123回日本小児科学会学術集会，神戸（Web開催），2020/4/17，国内，口頭.

国内　/　口頭

2.初診時に多発する椎体骨折を認めた小児急性リンパ性白血病4例．牛腸義宏, 水野貴基, 坂本謙一, 太田知子, 小川朋恵, 大隅朋生, 加藤元博, 富澤大輔, 出口隆生, 宮嵜　治, 堀川玲子, 松本公一． 第123回日本小児科学会学術集会，神戸（Web開催），2020/4/17，国内，ポスター.

国内　/　ポスター

3.MEF2D遺伝子再構成を伴う小児B細胞性急性リンパ性白血病の一例. 小林 純, 小森一寿, 徳竹由美, 松澤 悠, 久保田紀子, 清河信敬, 大木健太郎, 出口隆生, 坂下一夫, 戸塚　実．第21回日本検査血液学会学術集会．金沢（Web開催），2020/7/11, 国内, 誌上発表.

国内　/　

4.ダウン症候群におけるTAMから急性巨核芽球性白血病への進展の仕組み（シンポジウム）, 伊藤悦朗, 第82回日本血液学会学術集会, Web, 2020/10/10-2020/11/8, 国内, 口頭.

国内　/　口頭

5.CD19 CAR-T療法を行った再発MEF2D-BCL9陽性小児急性リンパ性白血病の１例. 吉田太郎, 村松秀城, 今屋雅之, 山森彩子, 若松学, 三輪田俊介, 成田幸太郎, 谷口理恵子, 市川大輔, 西川英里, 濱田太立, 成田　敦, 川島　希, 西尾信博, 奥野友介, 小島勢二, 高橋義行. 第82回日本血液学会学術集会, Web, 2020/10/10-2020/11/8, 国内, 口頭.

国内　/　口頭

6.移植後ブリナツモマブ投与後に移植関連TMAを発症した急性リンパ性白血病の6歳女児. 今屋雅之, 村松秀城, 山森彩子, 若松学, 吉田太郎, 三輪田俊介, 成田幸太郎, 谷口理恵子, 濱田太立, 市川大輔, 西川英里, 川島　希, 成田　敦, 奥野友介, 西尾信博, 小島勢二, 高橋義行. 第82回日本血液学会学術集会, Web, 2020/10/10-2020/11/8, 国内, 口頭.

国内　/　口頭

7.自然寛解後に新たにMYB-GMDS融合遺伝子を獲得して再発した先天性急性骨髄性白血病. 谷口理恵子, 村松秀城, 伊川泰広, 濱田太立, 川島　希, 吉田太郎, 今屋雅之, 山森彩子, 若松　学, 三輪田俊介, 成田幸太郎, 市川大輔, 西川英里, 成田　敦, 奥野友介, 西尾信博, 西村良成, 小島勢二, 高橋義行. 第82回日本血液学会学術集会, Web, 2020/10/10-2020/11/8, 国内, ポスター.

国内　/　ポスター

8.Prevalence of SAMD9/9L and GATA2 variants in pediatric hematological disorders with monosomy 7. Masanori Yoshida，Kanako Nakao，Hirohito Shima，Ryota Shirai， Kaoru Yoshida，Shinichi Tsujimoto，Tomoo Osumi，Takao Deguchi， Makiko Mori，Yuki Arakawa，Masatoshi Takagi，Takako Miyamura， Kimiyoshi Sakaguchi，Hidemi Toyoda，Hisashi Ishida，Naoki Sakata， Toshihiko Imamura，Yuta Kawahara，Takashi Koike，Hiroshi Yagasaki， Daisuke Tomizawa，Kimikazu Matsumoto，Nobutaka Kiyokawa，Satoshi Narumi，Motohiro Kato. 第82回日本血液学会学術集会，京都（Web開催），2020/10/10，国内，口頭.

国内　/　口頭

9.Myelodysplastic syndrome (MDS) developed after chimeric antigen receptor T-cell (CAR-T) therapy．Kyohei Isshiki，Takanori Mizuno，Shinichi Tsujimoto，Meri Uchiyama, Kenichi Sakamoto，Yukihiro Matsukawa，Masahiro Sugawa，Yoshihiro Gocho，Yoko Shioda，Chikako Kiyotani，Keita Terashima， Tomoo Osumi，Takao Deguchi，Motohiro Kato，Kimikazu Matsumoto，Daisuke Tomizawa．第82回日本血液学会学術集会，京都（Web開催），2020/10/10，国内，ポスター.

国内　/　ポスター

10.Mixed-phenotype acute leukemia with B/T lineages: A case report．Risa Matsumura，Shinji Mochizuki，Kosuke Ashihara，Masaki Shibanuma，Hiroko Hayakawa，Moe Tamaura，Takehiko Doi， Takao Deguchi，Hiroshi Kawaguchi，Satoshi Okada．第82回日本血液学会学術集会，京都（Web開催），2020/10/10，国内，ポスター.

国内　/　ポスター

11.当院で経験した治療関連二次がんの14例. 板橋寿和, 植田高弘, 内村僚一, 海津聖彦, 早川　潤, 右田　真, 浅野　健, 前田美穂, 伊藤保彦. 第82回日本血液学会学術集会，京都（Web開催），2020/10/23, 国内, 口演.

国内　/　口頭

12.ファンコニ貧血を背景にモノソミー７を有する骨髄異形成症候群に対するアザシチジンの効果. 川島　希, 伊藤雅文, 成田幸太郎, 市川大輔, 西川英里, 成田　敦, 村松秀城, 西尾信博, 小島勢二, 高橋義行. 第62回 日本小児血液・がん学会学術集会，福島（Web開催），2020/11/20-11/22，国内,口頭.

国内　/　口頭

13.MEF2D-BCL9融合遺伝子陽性小児ALLに対する第一寛解期造血幹細胞移植. 濱田太立, 今屋雅之, 奥野友介, 市川大輔, 川島　希, 成田　敦, 西川英里, 村松秀城, 西尾信博, 高橋義行. 第62回 日本小児血液・がん学会学術集会，福島（Web開催），2020/11/20-11/22，国内,口頭.

国内　/　口頭

14.CAR-T 療法のスタートライン:白血球アフェレーシスの条件を満たすために．牛腸義宏，坂本謙一，富澤大輔，出口隆生，西村奈穂，内山　徹，小野寺雅史，松本公一，加藤元博．第62回 日本小児血液・がん学会学術集会，福島（Web開催），2020/11/20，国内,口頭.

国内　/　口頭

15.再発・難治 T 細胞性急性リンパ性白血病に対する FLEND 療法 ― 日本小児がん研究グループ研究. Tadashi Kumamoto, Hiroaki Goto, Chitose Ogawa, Toshinori Hori, Takao Deguchi, Takuya Araki, Akiko Saito, Atsushi Manabe, Keizo Horibe, Hidemi Toyoda. 第62回 日本小児血液・がん学会学術集会，福島（Web開催），2020/11/20，国内,口頭.

国内　/　口頭

16.ABL1 阻害剤併用の化学療法が有効であった EBF1-PDGFRB融合遺伝子陽性ALLの1小児例．Takashi Ishihara, Mai Watakabe, Satoshi Ochi, Naohiro Akisada, Satoru Watanabe, Kentaro Ohki, Takao Deguchi, Nobutaka Kiyokawa, Midori Shima, Keiji Nogami. 第62回 日本小児血液・がん学会学術集会，福島（Web開催），2020/11/20，国内,口頭

国内　/　口頭

17.MYC 遺伝子再構成を有さない成熟B細胞性急性リンパ性白血病に関する後方視的研究．Hirotoshi Sakaguchi, Taichiro Tsuchimochi, Takao Deguchi, Kentaro Ohki, Nobutaka Kiyokawa, Yoshiko Hashii, Masahiro Sekimizu, Yasuhiro Okamoto．第62回 日本小児血液・がん学会学術集会，福島（Web開催），2020/11/20，国内,口頭

国内　/　口頭

18.FLT3-ITD陽性AML治療経過中に BCR-ABL1 変異を認めた 1 例．Takanori Mizuno, Ryota Shirai, Yuji Yamada, Susumu Goyama, Toru Uchiyama, Tomoo Osumi, Takao Deguchi, Kimikazu Matsumoto, Daisuke Tomizawa, Motohiro Kato．第62回 日本小児血液・がん学会学術集会，福島（Web開催），2020/11/20，国内,口頭.

国内　/　口頭

19.T/megakaryoblastic の表現型を呈した乳児急性白血病の 1 例．松岡正樹，原田 匠，山岡達宏，有働みどり，羽賀洋一，出口隆生，高橋浩之．第62回 日本小児血液・がん学会学術集会，福島（Web開催），2020/11/20，国内,ポスター.

国内　/　ポスター

20.当院で経験した先天性白血病の1例. 板橋 寿和, 植田高弘, 田辺雄次郎, 前田美穂, 伊藤保彦. 第62回 日本小児血液・がん学会学術集会，福島（Web開催），2020/11/20, 国内, ポスター.

国内　/　ポスター